El documento presenta un caso de queratitis por Acanthamoeba en un paciente usuario de lentes de ortoqueratología, resaltando la prevalencia de este protozoo en fuentes de agua y su impacto en la salud ocular. Se describe la evolución del tratamiento del paciente, que incluyó múltiples intervenciones y ajustes terapéuticos debido a la resistencia a ciertos medicamentos y a complicaciones alérgicas. Se concluye la importancia de la prevención y control en el uso de lentes de contacto ante la escasez de regulación sobre la presencia de Acanthamoeba en ambientes acuáticos.